Κοκκιωμάτωση του Wegener με Πρώιμη Κλινική Εκδήλωση από τη Στοματική Κοιλότητα. Παρουσίαση Περίπτωσης
Πιπέρη Ε.1, Σκλαβούνου Α.-Ανδρικοπούλου 2, Καρακούλακης Ι.1, Βλαχογιαννόπουλος Π.3, Τζήμα Ε.4,
Παϊκος Σ.5, Παπανικολάου Στ.6.
Εργαστήριο Στοματολογίας, Τομέας Παθολογίας και Χειρουργικής του Στόματος, Οδοντιατρική Σχολή, Εθνικό και Καποδιστριακό Πανεπιστήμιο
Αθηνών, Κλινική Παθολογίας-Ανοσολογίας, Ιατρική Σχολή, Εθνικό και Καποδιστριακό Πανεπιστήμιο Αθηνών, Οδοντιατρικό
Τμήμα, ΠΓ.Ν.Α. «Λαϊκό».
1. Επιστημονικός Συνεργάτης
2. Αναπληρώτρια Καθηγήτρια
3. Ιατρός, Επίκουρος Καθηγητής
4. Ιατρός
5. Οδοντίατρος
6. Καθηγητής
Αρχεία Ελληνικής Στοματικής και Γναθοπροσωπικής Χειρουργικής 6(1): 37-44,2005
ΠΕΡΙΛΗΨΗ
Η κοκκιωμάτωση του Wegener αποτελεί μία χρόνια, ηολυσυστηματική νεκρωτική αγγειίτιδα που προσβάλλει
κυρίως το ανώτερο και κατώτερο αναπνευστικό σύστημα και τους νεφρούς. Η στοματική κοιλότητα
προσβάλλεται συχνά αν και σπάνια μπορεί να αποτελεί την αρχική εντόπιση της νόσου. Στην παρούσα μελέτη
περιγράφεται περίπτωση γυναίκας ηλικίας 22 ετών στην οποία μετά την αρχική εμφάνιση έντονης οδο-
νταλγίας στην περιοχή του αριστερού σωφρονιστήρα της άνω γνάθου, παρατηρήθηκαν νεκρωτικές ελκώσεις
στη σκληρή υπερώα και διογκωμένα, ερυθηματώδη ούλα στην άνω γνάθο με κοκκώδη επιφάνεια. Η βιοψία
και ιοτοπαθολογική εξέταση των στοματικών βλαβών σε συνδυασμό με τον ανοσολογική διερεύνηση για
ANCA αυτοαντισώματα και τον απεικονιστικό έλεγχο έθεσαν τη διάγνωση της περιορισμένης μορφής της
Κοκκιωμάτωσης του Wegener. Συζητείται η σημασία της έγκαιρης διάγνωσης υποκείμενων συστηματικών
νοσημάτων με βαρεία πρόγνωση και οι πρώιμες κλινικές εκδηλώσεις από τη οτοματογναθική περιοχή
Λέξεις κλειδιά: ANCA τεστ, νεκρωτική αγγειίτιδα, κοκκιωμάτωση του Wegener,στοματική κοιλότητα.
REFERENCES
Αγγελόπουλος Α, Παπανικολάον Στ, Αγγελοπούλου Ε: Σύγχρονη
Στοματική και Γναθοπροσωπική Παθολογία. 3η έκδοση.
Ιατρικές Εκδόσεις Λίτσας 2000, σελ. 693-694.
Allen CM, Camisa C, Salewski C, Weiland JE: Wegener's
granulomatosis: report of three cases with oral lesions. J Oral
Maxillofac Surg 49(3): 294-298, 1991.
Boki KA, Dafni U, Karpouzas GA, Papasteriades C, Drosos A4,
Moutsopoulos HM: Necrotizing vasculitis in Greece: Clinical,
immunological and immunogenetic aspects. A study of 66
patients. Br J Rheumatol 36 : 1059-1064, 1997.
Boudes Ρ: Purely granulomatous Wegener's granulomatosis: a
new concept for an old disease. Semin Arthritis Rheum
19:365-368, 1990.
Cawson RA, Binnie WH, Eveson JW: Color atlas of Oral Diseases.
Clinical and pathologic correlations 2nd edition. Mosby-
Wolfe 1995, pp. 17.4.
Cecil: Παθολογία. Ιατρικές εκδόσεις Αίτσας 1991, σελ. 1055-
1056.
Clark WJ, Broumand V, Ruskin JD, Davenport W:. Erythematous,
granular, soft tissue lesion of the gingiva. J Oral
Maxillofac Surg 56:962-967, 1998.
Cohen PS, Meltzer JA: Strawberry gums: a sign of Wegener's
granulomatosis. JAMA. 246:2610-2611, 1981.
Daoud MS, Gibson LE, DeRemee RA et al: Cutaneous Wegener's
granulomatosis: clinical, histopathologic and immunopathologic
features of thirty patients. J Am Acad Dermatol 31:605-
612, 1994.
Devaney K, Ferlito A, Hunter BC, Devaney SL, Rinaldo A:
Wegener's granulomatosis of the head and neck. Ann Otol
Rhinol Laryngol 107:439-442, 1998.
Devaney KO, Travis WD, Hoffman G, Leavitt R, Lebovics R,
Fauci AS: Interpretation of head and neck biopsies in
Wegener's granulomatosis. A pathologic study of 126 biopsies
in 70 patients. Am J Surg Pathol 14(6):555-64, 1990.
Eu finger H, Machtens E, Akuamoa-Boateng E: Oral
manifestations of Wegener's granulomatosis. Review of the
literature and report of a case. Int J Oral Maxillofac Surg
21:50-53, 1992.
Fauci AS, Haynes BF, Katz P, Wolff SM: Wegener's
granulomatosis: Prospective clinical and therapeutic
experience with 85 patients for 21 years. Ann Intern Med
98:76-85, 1983.
Frances C, Du LT, Piette JC, Saada V et al: Wegener's
granulomatosis: dermatological manifestations in 75 cases
with clinicopathological correlation. Arc Dermatol 130:861-
867, 1994.
Gubbels SP, Barkhuizen A, Hwang PH: Head and neck
manifestations of Wegener's granulomatosis. Otolaryngol Clin
North Am 36(4):685-705, 2003.
Handles JP, Waterman J, Abrams AM, Melrose RJ: Oral features
of Wegener's granulomatosis. Arch Otoralyngol 111(4):267-
270, 1985.
Hansen L, Silverman S, Pons V et al: Limited Wegener's
granulomatosis. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 60:524-531,
1985.
Hoffman GS, Kerr GS, Leavitt RY et al: Wegener's granulomatosis:
An analysis of 158 patients. Ann Intern Med
116:488-498, 1992.
Imamoglu M. Bahadir Ο. Reis A: Parotid gland involvement as an
initial presentation of Wegener's granulomatosis. Otolaryngol
Head Neck Surg 129(4):451-453, 2003.
Jennings CR. Jones NS, Dugar J. Powell RJ. Lowe J: Wegener's
granulomatosis-a review of diagnosis and treatment in 53
subjects. Rhinology 36(4): 188-91, 1998.
Kallenberg CG: Antineutrophil cytoplasmic antibodies (ANCA)and
vasculitis. Clin Rheumatol 9(Suppl): 132-135, 1990.
Knight JM, Hayduk MJ, Summerlin DJ. Mirowski GW:
"Strawberry"' gingival hyperplasia: a pathognomonic
mucocutaneous finding in Wegener's granulomatosis. Arch
Dermatol 136:171-173, 2000.
Lilly J, Juhlin T, Lew D, Vincent S. Lilly G: Wegener's
granulomatosis presenting as oral lesions :a case report. Oral
Surg Oral Med Oral Pathol 85:153-156, 1988.
Manchanda Y, Tejasvi T, Handa R. Ramam M: Strawberry
gingiva: a distinctive sign in Wegener's granulomatosis. Am
Acad Dermatol 49 (2): 335- 337, 2003.
Napier SS, Allen J A, Irwin CR. McCluskey DR: "Strawberry
gums"-a case of Wegener's granulomatosis. Br Dent J
175:327-329, 1993.
Nolle B, Specks U, Luderman J et al: Anticytoplasmic
autoantibodies. Their immunodiagnostic value in Wegener's
granulomatosis. Ann Intern Med 111:28-40, 1989.
Οικονομοπούλου Π. Λάσκαρης Γ: Κοκκιωμάτωση του Wegener's
με εντόπιση στο στόμα. Ελλ Στοματ Χρονικά 1986.
Parsons Ε, Seymour RA. Macleod RI Nand N, Ward MK:
Wegener's granulomatosis. A distinct gingival lesion. J Clin
Periodontol 19 (l):64-66, 1992.
Pattern SF, Tomecki KJ: Wegeners granulomatosis: cutaneous
and oral mucosal disease. J Am Acad Dermatol 28:710-718,
1993.
Raustia AM. Autio-Harmainen HI, Knuuttila ML,Raustia JM:
Ultrastructural findings and clinical follow-up of "strawberry
gums" in Wegener's granulomatosis. J Oral Pathol 14(7):581-
587, 1985.
Regezi J A, Sciubba J.: Oral Pathology. Clinical and pathologic
Correlations. 2nd edition. Wb Saunders 1993, pp. 74-77.
Vanhauwaert BG, Roskams TA, Vanneste SB et al: Salivary gland
involvement as initial presentation of Wegener's disease.
Postgrad Med J 63:643-645, 1993
Παϊκος Σ.5, Παπανικολάου Στ.6.
Εργαστήριο Στοματολογίας, Τομέας Παθολογίας και Χειρουργικής του Στόματος, Οδοντιατρική Σχολή, Εθνικό και Καποδιστριακό Πανεπιστήμιο
Αθηνών, Κλινική Παθολογίας-Ανοσολογίας, Ιατρική Σχολή, Εθνικό και Καποδιστριακό Πανεπιστήμιο Αθηνών, Οδοντιατρικό
Τμήμα, ΠΓ.Ν.Α. «Λαϊκό».
1. Επιστημονικός Συνεργάτης
2. Αναπληρώτρια Καθηγήτρια
3. Ιατρός, Επίκουρος Καθηγητής
4. Ιατρός
5. Οδοντίατρος
6. Καθηγητής
Αρχεία Ελληνικής Στοματικής και Γναθοπροσωπικής Χειρουργικής 6(1): 37-44,2005
ΠΕΡΙΛΗΨΗ
Η κοκκιωμάτωση του Wegener αποτελεί μία χρόνια, ηολυσυστηματική νεκρωτική αγγειίτιδα που προσβάλλει
κυρίως το ανώτερο και κατώτερο αναπνευστικό σύστημα και τους νεφρούς. Η στοματική κοιλότητα
προσβάλλεται συχνά αν και σπάνια μπορεί να αποτελεί την αρχική εντόπιση της νόσου. Στην παρούσα μελέτη
περιγράφεται περίπτωση γυναίκας ηλικίας 22 ετών στην οποία μετά την αρχική εμφάνιση έντονης οδο-
νταλγίας στην περιοχή του αριστερού σωφρονιστήρα της άνω γνάθου, παρατηρήθηκαν νεκρωτικές ελκώσεις
στη σκληρή υπερώα και διογκωμένα, ερυθηματώδη ούλα στην άνω γνάθο με κοκκώδη επιφάνεια. Η βιοψία
και ιοτοπαθολογική εξέταση των στοματικών βλαβών σε συνδυασμό με τον ανοσολογική διερεύνηση για
ANCA αυτοαντισώματα και τον απεικονιστικό έλεγχο έθεσαν τη διάγνωση της περιορισμένης μορφής της
Κοκκιωμάτωσης του Wegener. Συζητείται η σημασία της έγκαιρης διάγνωσης υποκείμενων συστηματικών
νοσημάτων με βαρεία πρόγνωση και οι πρώιμες κλινικές εκδηλώσεις από τη οτοματογναθική περιοχή
Λέξεις κλειδιά: ANCA τεστ, νεκρωτική αγγειίτιδα, κοκκιωμάτωση του Wegener,στοματική κοιλότητα.
REFERENCES
Αγγελόπουλος Α, Παπανικολάον Στ, Αγγελοπούλου Ε: Σύγχρονη
Στοματική και Γναθοπροσωπική Παθολογία. 3η έκδοση.
Ιατρικές Εκδόσεις Λίτσας 2000, σελ. 693-694.
Allen CM, Camisa C, Salewski C, Weiland JE: Wegener's
granulomatosis: report of three cases with oral lesions. J Oral
Maxillofac Surg 49(3): 294-298, 1991.
Boki KA, Dafni U, Karpouzas GA, Papasteriades C, Drosos A4,
Moutsopoulos HM: Necrotizing vasculitis in Greece: Clinical,
immunological and immunogenetic aspects. A study of 66
patients. Br J Rheumatol 36 : 1059-1064, 1997.
Boudes Ρ: Purely granulomatous Wegener's granulomatosis: a
new concept for an old disease. Semin Arthritis Rheum
19:365-368, 1990.
Cawson RA, Binnie WH, Eveson JW: Color atlas of Oral Diseases.
Clinical and pathologic correlations 2nd edition. Mosby-
Wolfe 1995, pp. 17.4.
Cecil: Παθολογία. Ιατρικές εκδόσεις Αίτσας 1991, σελ. 1055-
1056.
Clark WJ, Broumand V, Ruskin JD, Davenport W:. Erythematous,
granular, soft tissue lesion of the gingiva. J Oral
Maxillofac Surg 56:962-967, 1998.
Cohen PS, Meltzer JA: Strawberry gums: a sign of Wegener's
granulomatosis. JAMA. 246:2610-2611, 1981.
Daoud MS, Gibson LE, DeRemee RA et al: Cutaneous Wegener's
granulomatosis: clinical, histopathologic and immunopathologic
features of thirty patients. J Am Acad Dermatol 31:605-
612, 1994.
Devaney K, Ferlito A, Hunter BC, Devaney SL, Rinaldo A:
Wegener's granulomatosis of the head and neck. Ann Otol
Rhinol Laryngol 107:439-442, 1998.
Devaney KO, Travis WD, Hoffman G, Leavitt R, Lebovics R,
Fauci AS: Interpretation of head and neck biopsies in
Wegener's granulomatosis. A pathologic study of 126 biopsies
in 70 patients. Am J Surg Pathol 14(6):555-64, 1990.
Eu finger H, Machtens E, Akuamoa-Boateng E: Oral
manifestations of Wegener's granulomatosis. Review of the
literature and report of a case. Int J Oral Maxillofac Surg
21:50-53, 1992.
Fauci AS, Haynes BF, Katz P, Wolff SM: Wegener's
granulomatosis: Prospective clinical and therapeutic
experience with 85 patients for 21 years. Ann Intern Med
98:76-85, 1983.
Frances C, Du LT, Piette JC, Saada V et al: Wegener's
granulomatosis: dermatological manifestations in 75 cases
with clinicopathological correlation. Arc Dermatol 130:861-
867, 1994.
Gubbels SP, Barkhuizen A, Hwang PH: Head and neck
manifestations of Wegener's granulomatosis. Otolaryngol Clin
North Am 36(4):685-705, 2003.
Handles JP, Waterman J, Abrams AM, Melrose RJ: Oral features
of Wegener's granulomatosis. Arch Otoralyngol 111(4):267-
270, 1985.
Hansen L, Silverman S, Pons V et al: Limited Wegener's
granulomatosis. Oral Surg Oral Med Oral Pathol 60:524-531,
1985.
Hoffman GS, Kerr GS, Leavitt RY et al: Wegener's granulomatosis:
An analysis of 158 patients. Ann Intern Med
116:488-498, 1992.
Imamoglu M. Bahadir Ο. Reis A: Parotid gland involvement as an
initial presentation of Wegener's granulomatosis. Otolaryngol
Head Neck Surg 129(4):451-453, 2003.
Jennings CR. Jones NS, Dugar J. Powell RJ. Lowe J: Wegener's
granulomatosis-a review of diagnosis and treatment in 53
subjects. Rhinology 36(4): 188-91, 1998.
Kallenberg CG: Antineutrophil cytoplasmic antibodies (ANCA)and
vasculitis. Clin Rheumatol 9(Suppl): 132-135, 1990.
Knight JM, Hayduk MJ, Summerlin DJ. Mirowski GW:
"Strawberry"' gingival hyperplasia: a pathognomonic
mucocutaneous finding in Wegener's granulomatosis. Arch
Dermatol 136:171-173, 2000.
Lilly J, Juhlin T, Lew D, Vincent S. Lilly G: Wegener's
granulomatosis presenting as oral lesions :a case report. Oral
Surg Oral Med Oral Pathol 85:153-156, 1988.
Manchanda Y, Tejasvi T, Handa R. Ramam M: Strawberry
gingiva: a distinctive sign in Wegener's granulomatosis. Am
Acad Dermatol 49 (2): 335- 337, 2003.
Napier SS, Allen J A, Irwin CR. McCluskey DR: "Strawberry
gums"-a case of Wegener's granulomatosis. Br Dent J
175:327-329, 1993.
Nolle B, Specks U, Luderman J et al: Anticytoplasmic
autoantibodies. Their immunodiagnostic value in Wegener's
granulomatosis. Ann Intern Med 111:28-40, 1989.
Οικονομοπούλου Π. Λάσκαρης Γ: Κοκκιωμάτωση του Wegener's
με εντόπιση στο στόμα. Ελλ Στοματ Χρονικά 1986.
Parsons Ε, Seymour RA. Macleod RI Nand N, Ward MK:
Wegener's granulomatosis. A distinct gingival lesion. J Clin
Periodontol 19 (l):64-66, 1992.
Pattern SF, Tomecki KJ: Wegeners granulomatosis: cutaneous
and oral mucosal disease. J Am Acad Dermatol 28:710-718,
1993.
Raustia AM. Autio-Harmainen HI, Knuuttila ML,Raustia JM:
Ultrastructural findings and clinical follow-up of "strawberry
gums" in Wegener's granulomatosis. J Oral Pathol 14(7):581-
587, 1985.
Regezi J A, Sciubba J.: Oral Pathology. Clinical and pathologic
Correlations. 2nd edition. Wb Saunders 1993, pp. 74-77.
Vanhauwaert BG, Roskams TA, Vanneste SB et al: Salivary gland
involvement as initial presentation of Wegener's disease.
Postgrad Med J 63:643-645, 1993
How to cite this article:
|
View the full-text PDF:
|
| ||